Perfil genético e fenotípico da doença de Fabry na população do Vale do Paraíba e Zona Leste de São Paulo

Author:

Paz Osvaldo Theodoro da1ORCID,Lacerda Rosiane Cássia Teixeira1ORCID,de Andrade Luis Gustavo Modelli1ORCID

Affiliation:

1. Universidade Estadual Paulista, Brasil

Abstract

RESUMO Introdução: A doença de Fabry (DF) é um erro inato do metabolismo caracterizado pela deficiência da enzima α-galactosidase A. O objetivo primário foi avaliar o perfil genético e fenotípico da doença de Fabry em hemodiálise. Métodos: Estudo de coorte observacional para determinar a incidência de variações genéticas e alterações fenotípicas para DF em pacientes em hemodiálise no Vale do Paraíba e Zona Leste de São Paulo. O teste genético para o gene GLA foi realizado para homens e mulheres em todos os pacientes das clínicas de hemodiálise maiores de 12 anos entre janeiro de 2016 a dezembro de 2019 como protocolo de rastreio. Resultados: Os casos foram provenientes de exames de triagem do caso índice entre pacientes portadores de doença renal crônica, resultando em 17 famílias e totalizando 82 pacientes em estudo. A classificação da variante mais prevalente foi a de significado incerto (54%), seguida da variante patogênica (46%). Foram descritos 5 pacientes em duas famílias com dois tipos de variantes ainda não previamente descritos na literatura com comportamento patogênico. Na comparação entre os tipos de variantes, a presença de variante patogênica foi associada a maiores níveis de lysoGB3, menores valores da atividade da alfa-GAL e maior frequência de sintomas relativos à DF. Conclusão: Caracterizamos uma extensa população de pacientes com variantes para DF com riqueza de detalhes de genética, clínica e de biomarcadores. Acreditamos que este estudo possa auxiliar na melhor caracterização da população brasileira com DF e nos tipos mais frequentes de variantes.

Publisher

FapUNIFESP (SciELO)

Subject

General Medicine

Reference28 articles.

1. Enzymatic defect in Fabry’s disease. Ceramidetrihexosidase deficiency;Brady RO;N Engl J Med.,1967

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3. Fabry disease.Orphanet;Germain DP;J Rare Dis.,2010

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